儿童神经心理行为检查量表2016版在孤独症谱系障碍幼儿中的临床应用
摘要：目的 分析比较孤独症谱系障碍(ASD)和单纯全面发育迟缓(GDD)患儿在儿童神经心理行为检查量表2016版(以下简称儿心量表2016版)中的表现特征及差异,探索儿心量表2016版对ASD的鉴别与提示作用。方法 以18～30月龄ASD(n=260)和单纯GDD(n=371)患儿为研究对象,采用儿心量表2016版评估两组儿童在大运动、精细运动、适应能力、语言、社会行为等5大能区的发育水平,采用受试者工作(ROC)曲线分析儿心量表2016版新增的交流互动警示行为能区对ASD的鉴别意义。结果 ASD组患儿5大能区的发育商(DQ)均低于单纯GDD组(P<0.05)。ASD组患儿语言能区及全量表DQ与交流互动警示行为能区分数呈中度负相关(分别rs=-0.566、-0.552,P<0.01)。ROC曲线分析显示,交流互动警示行为能区对ASD有诊断价值(P<0.05),曲线下面积为0.835,最佳截断值为10.5,灵敏度为0.750,特异度为0.798。结论 18～30月龄ASD患儿较单纯GDD发育更差;儿心量表2016版新增的交流互动警示行为能区对于ASD和单纯GDD患儿中ASD的鉴别有一定的提示和参考价值。[中国当代儿科杂志，2020,22(5):494-498]
关键词：孤独症谱系障碍; 儿心量表2016版; 全面发育迟缓; 幼儿;
据美国疾控中心报道,美国的孤独症谱系障碍(autism spectrum disorder, ASD)患病率已达1/59[1]。国内尚无大规模全国性流行病学调查数据,2013年Sun等[2] Meta分析提示,中国大陆儿童ASD的患病率为11.8/10?000,研究报道的最高患病率也达到了1/133[3]。ASD已成为儿童保健或发育行为门诊中的常见疾病。ASD患儿早期与单纯全面发育迟缓(global developmental delay, GDD)患儿在临床症状上较难鉴别,ASD儿童在语言[4]、运动[5-7]、社交[8]等领域大多存在一定的发育落后或障碍,如词汇习得晚、欠缺语用技能、里程碑式运动技能出现时间晚、协调平衡性差、非言语社交交际行为缺陷等,而单纯GDD患儿在早期也可能出现社交互动能力欠佳等表现,这就使得单纯GDD和ASD在早期容易混淆,进一步影响治疗方案的制订和对预后的评估。
作为我国本土自主研发的首个儿童发育评估量表,0～6岁儿童神经心理发育量表(以下简称儿心量表)在文化适应性方面具有独特的地位。2016年由金春华团队对其进行修订,编制了儿童神经心理行为检查量表2016版(以下简称儿心量表2016版),其信效度良好[9-10],并且新增了交流互动警示行为能区(以下简称警示行为能区),以提高对ASD的风险评估。据报道,其新增的警示行为能区能有效鉴别正常儿童和ASD患儿[11],那么对于容易被混淆的单纯GDD和ASD儿童而言,其是否有鉴别提示作用呢?本研究旨在比较这两种容易被相互误诊的疾病在儿心量表2016版中的表现特征,并且探索儿心量表2016版对ASD的鉴别与提示意义。
1 资料与方法
1.1 研究对象
选择2019年1～12月就诊于深圳市宝安区妇幼保健院儿童心理行为康复科门诊,并初次诊断为ASD或单纯GDD的18～30月龄儿童为研究对象,所有研究对象未接受过专业康复训练。
ASD组纳入标准:(1)符合精神障碍诊断与统计手册第5版(DSM-5)中ASD诊断标准[12];(2)儿童孤独症评定量表(Childhood Autism Rating Scale, CARS)得分≥30分。排除标准:排除明显出生缺陷或肢体残疾(如视听觉丧失)的患儿。
单纯GDD组纳入标准:(1)符合DSM-5中GDD诊断标准[13];(2)≥2个发育维度没有达到预期的发育标志,即发育商(developmental quotient, DQ)<70分;(3)无法接受系统性智力测验,病情的严重程度无法确切评估[14]。排除标准:排除患ASD、明显出生缺陷或肢体残疾(如视听觉丧失)的患儿。
1.2 研究工具
儿心量表2016版可评估受试者在大运动、精细运动、适应能力、语言及社会行为5大能区的发育程度。各能区DQ>130为优秀,110～129为良好,80～109为中等,70～79为临界偏低,<70为发育障碍。新增的警示行为领域用于对ASD的风险识别能力和预测能力,此领域分值<7分为正常,提示ASD风险较小,ASD风险(-);7～11分应该随访观察,ASD风险(+);12～30分提示存在交流互动障碍风险,ASD风险(++);>30分提示高度疑似ASD,ASD风险(+++)。当与正常儿童进行对照,警示行为能区分值在29.5～32.5之间时,其鉴别ASD的灵敏度为0.845[11]。
1.3 评估方法
由参加过专业培训、获得儿心量表2016版主试资格的测评师与患儿进行一对一互动式测评,严格按照指导手册上的操作标准进行施测。测评师施测前不知患儿的诊断情况。
1.4 统计学分析
采用SPSS 22.0软件进行数据分析。符合正态分布计量资料以均数±标准差(
±s)表示,两组间比较采用两样本t检验;非正态分布计量资料以M(Q1, Q3)表示,组间比较采用Mann-Whitney U检验。计数资料以例或百分比(%)表示,组间比较采用χ2检验。不服从双正态分布的两变量间的相关性采用Spearman秩相关分析。绘制警示行为能区分数对鉴别诊断ASD的受试者工作特征曲线(receiver operating characteristic curve, ROC曲线),并计算曲线下面积及最佳截断值等。P<0.05为差异有统计学意义。
2 结果
2.1 ASD组与单纯GDD组患儿一般情况比较
共纳入631名研究对象,中位入组年龄为24.6(22.0, 26.8)月龄。其中ASD组260例,GDD组371例,两组患儿在性别构成及入组年龄方面差异无统计学意义(P>0.05),见表1。
表1 ASD组和单纯GDD组患儿一般资料比较
2.2 ASD组与单纯GDD组患儿儿心量表2016版评估结果比较
两组患儿DQ最低的均为语言能区,其次为社会行为,最高的均为大运动能区。ASD组患儿全量表DQ低于单纯GDD组(P<0.05)。ASD组患儿5大能区DQ均低于单纯GDD组(P<0.05)。ASD组的警示行为能区中位得分为20分,单纯GDD组为4分,差异有统计学意义(P<0.01)。见表2。
表2 ASD组和单纯GDD组患儿的儿心量表2016 版DQ比较[M(Q1,Q3），分]
ASD组总发育障碍率高于单纯GDD组(P<0.05),除大运动和社会行为能区外,ASD组其他3个能区的发育障碍率均高于单纯GDD组(P<0.05)。见表3。
表3 ASD组和单纯GDD组患儿的儿心量表2016 版发育障碍率比较*[例（%）]
2.3 儿心量表2016版在ASD组和单纯GDD组患儿中对ASD的鉴别分析
根据儿心量表2016版警示行为能区的评估结果,两组患儿的ASD风险评级差异有统计学意义(P<0.01),见表4。相关性分析结果提示,ASD组患儿各能区DQ均与警示行为能区分数呈负相关(P<0.05),语言能区DQ及全量表DQ与警示行为呈中度相关。单纯GDD组除大运动能区外,其他能区DQ也与警示行为分数呈负相关(P<0.01),但相关性均较弱。见表5。
表4 ASD组和单纯GDD组警示行为能区评估结果比较[例（%）]
表5 ASD组和单纯GDD组患儿警示行为能区分数与其他能区DQ的相关性分析
ROC曲线分析显示,警示行为能区预测ASD的曲线下面积为0.835(95%CI:0.803～0.865,P<0.05),最佳截断值为10.5分,此时约登指数为0.548,灵敏度为0.750,特异度为0.798,阳性预测值为0.722,阴性预测值为0.820(图1)。即当警示行为能区在10～11分时,儿心量表2016版对ASD和单纯GDD患儿的鉴别效果最好。当以7分为鉴别界值时,儿心量表2016版对ASD的鉴别灵敏度、特异度、阳性预测值、阴性预测值分别为0.854、0.650、0.631、0.864;当以12分为鉴别界值时,对ASD的鉴别灵敏度、特异度、阳性预测值、阴性预测值分别为0.742、0.798、0.720、0.815;当以31分为鉴别界值时,对于ASD的鉴别灵敏度、特异度、阳性预测值、阴性预测值分别为0.223、0.987、0.921、0.644。
图1 警示行为能区分数预测ASD的ROC曲线
3 讨论
本研究提示,ASD和单纯GDD患儿5大能区DQ从高到低均为大运动、社会适应、精细运动、社会行为、语言能区。Ray-Subramanian等[15]对ASD幼儿进行文兰适应性行为量表评估,各能区的发育趋势与本研究相似,在早期ASD和单纯GDD患儿都有明显发育障碍和发育不平衡的现象。美国疾控中心调研表明,ASD共患智力障碍的发生率为31%[1],但此调研是针对学龄期ASD患儿,本研究81.9%的ASD和48.2%的单纯GDD患儿总DQ低于70,这可能与不伴智力损害或损害程度较轻的ASD患儿在幼儿时期更难以被识别有关。两组患儿DQ最低的能区均为语言能区,ASD患儿的语言能力受损较单纯GDD更重,这与刘冬梅等[16]研究相一致。绝大部分ASD儿童都有语言障碍,包括语言表达和理解、交流技巧等各方面[17],本研究97.7%的ASD儿童和93.0%的单纯GDD儿童语言能区DQ低于70,这也从侧面反映,语言发育障碍是促使家长带患儿就诊的重要原因[18],早期语言能力受损不明显的ASD患儿更加难以被识别。两组儿童大运动DQ均在80分以上,说明大运动能力受损相对较轻,这与周翔等[19]研究相一致。两组儿童在社会行为能区的发育障碍率差异无统计学意义,社会行为能区主要评估被试与人交流、眼神、发声、笑等社交性游戏和生活自理能力,蒲元林等[20]、柯海娟等[21]研究也表明单纯GDD儿童的个人-社交能力明显低于正常。Miller等[22]发现,ASD和单纯GDD幼儿在基础的社交行为表现(眼神对视、叫名反应等)方面相差较大,但如创造性、想象性游戏等高级社交行为能力,与发育水平密切相关,对于小年龄或发育水平很低的ASD和单纯GDD的鉴别作用很有限。
儿心量表2016版新增的警示行为能区内容主要涵盖ASD典型的早期表现,如是否会玩想象性游戏、有无分享或炫耀行为、是否单调地玩玩具、是否合群等。此部分的评估主要通过询问或互动观察的方式完成。此部分借鉴孤独症行为评定量表(Autism Behavior Checklist, ABC)的评分方式,明显影响社会交往功能具有ASD警示特征的项目赋值较高。
本研究发现,85.4%的ASD患儿在儿心量表2016版测评中其ASD风险至少被评为(+),比例远高于单纯GDD组(35%),而仅有1.3%的单纯GDD儿童的ASD风险被评为(+++),远低于ASD组(22.3%)。当分别以7分、12分、31分为界值时,在早期GDD儿童中,儿心量表2016版警示行为能区对于ASD的预测分别可以达到63%、72%和92%。本研究的ROC曲线结果说明,对于ASD和单纯GDD幼儿,最佳警示行为分数界值为10～11分,曲线下面积达到0.865,此时的灵敏度和特异度均在0.75以上。Miller等[22]将孤独症诊断观察量表(Autism Diagnostic Observation Schedule, ADOS)应用于不同智龄ASD群体以及单纯GDD患儿,发现3个群体的ADOS的评分由高到低依次为低智龄ASD、高智龄ASD、单纯GDD,说明对于ASD风险的评估结果可能与其发育水平相关。本研究也发现,ASD患儿的总体DQ及语言DQ与警示行为分数呈中度相关。本研究的ASD患儿全量表DQ和语言DQ>70的样本量较小,将来的研究可纳入更多语言能力受损相对较小的ASD患儿进行分析。
综上所述,儿心量表2016版新增加的警示行为能区对早期临床症状相似、容易被相互误诊的ASD和单纯GDD仍然有一定鉴别提示意义。在儿童保健工作中,以发育迟缓为由就医的患儿,如果在儿心量表2016版的测评结果中,其警示行为分数异常,需警惕其患ASD的可能,尤其是警示行为分数超过30分时,患儿极有可能是ASD而非单纯的GDD患儿,应该尽快为其安排进一步更为专业细致的ASD诊断性评估。对于早期语言能力受损较轻的ASD和单纯GDD,儿心量表2016版的鉴别作用如何,有待进一步研究。
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